Resumen: Objetivo: reportar dos casos de embarazo ectópico abdominal avanzado, con buen resultado materno / perinatal, y revisar la literatura disponible con respecto al manejo de la placenta y el pronóstico de esta entidad. Materiales y métodos: se describen dos casos de embarazo ectópico abdominal avanzado en los que se realizó extracción de la placenta, con feto viable y resultado perinatal favorable. Estos fueron atendidos en una institución de cuarto nivel de complejidad,ubicada en la ciudad de Cali, Colombia. Se realizó una revisión de la literatura registrada en las bases de datos Medline vía PubMed, con los términos de búsqueda: "embarazo abdominal", "embarazo esplénico", "embarazo hepático", "embarazo omental" y "embarazo peritoneal". La búsqueda se limitó a artículos publicados durante los últimos doce años en inglés y español. Resultados: se recuperaron 228 referencias, de las cuales 42 artículos cumplieron con los criterios de inclusión que informan un total de 74 pacientes con embarazo ectópico abdominal. En cuanto al manejo de la placenta, la remoción de la misma se informó en 42 casos (58%). La mortalidad materna se presentó en 4 casos (4,1%), todos por hemorragia posparto. Un total de 60 pacientes (81%) presentaron complicaciones, la más frecuente fue hemorragia en 38 de ellas (51%). En cuanto al resultado perinatal, se encontró una mortalidad perinatal del 43%. Conclusión: el manejo de la placenta es el punto clave del que podría depender la frecuencia de complicaciones maternas. Se requieren estudios prospectivos que evalúen el manejo más seguro y efectivo de esta condición.
Palabras clave:embarazo abdominalembarazo abdominal, embarazo ectópico embarazo ectópico, hemorragia hemorragia, resultado del embarazo resultado del embarazo.
Abstract: Objective: Report two cases of advanced ectopic abdominal pregnancy with good maternal/perinatal outcomes, and to review the literature available regarding the management of the placenta and the prognosis for this condition. Materials and methods: Description of two cases of advanced ectopic abdominal pregnancies with viable fetuses and favourable perinatal outcomes, in which the placenta was removed. The cases were seen at a Level IV institution in the city of Cali, Colombia. Review of the literature registered in the Medline data base via Pubmed using the search terms "abdominal pregnancy", "splenic pregnancy", "hepatic pregnancy", "omental pregnancy" and "peritoneal pregnancy". The search was limited to articles published in English and Spanish during the past 12 years. Results: Overall, 228 references were retrieved, of which 42 articles reporting on a total of 74 patients with ectopic abdominal pregnancy met the inclusion criteria. Regarding the management of the placenta, it was removed in 42 cases (58%). There were 4 cases of maternal mortality (4,1%) all of them due to postpartum bleeding. Complications occurred in 60 patients (81%), bleeding being the most frequent in 38 of them (51%). As for perinatal outcome, perinatal mortality was 43.8%. Conclusion: Placental management is the the key determinant factor of the frequency of maternal complications. Prospective studies to assess the safest and most effective management of this condition are required.
Keywords: Abdominal pregnancy, ectopic pregnancy, bleeding, pregnancy outcome.
Reporte de Caso
EMBARAZO ECTÓPICO ABDOMINAL AVANZADO: REPORTE DE CASOS Y REVISIÓN DE LA LITERATURA
Advanced ectopic abdominal pregnancy: Case report and review of the literature
Recepción: Junio 14, 2016
Aprobación: Marzo 13, 2017
El embarazo ectópico es una condición en la cual el óvulo fecundado es implantado en cualquier sitio diferente de la cavidad uterina (1). El 98 % de los embarazos ectópicos se ubican en la trompa de Falopio. Las implantaciones inusuales suelen presentarse en el cérvix, la porción intersticial de la trompa de Falopio, el ovario y el abdomen (2). Ocurre en aproximadamente 1,2 al 2 % de los embarazos, con una mortalidad asociada de 0,5 muertes por cada 1000 gestaciones (3).
El embarazo abdominal avanzado es un tipo raro de embarazo ectópico, se define como un embarazo de más de 20 semanas, en el cual el embrión en desarrollo se implanta y crece dentro de la cavidad peritoneal (4). Se clasifica en primario y secundario; el embarazo abdominal primario ocurre cuando el óvulo fertilizado se implanta inicialmente en algún órgano abdominal (menos común) (5), en tanto que el secundario es aquel en el cual la implantación ocurre en la trompa, el ovario o el útero y, posteriormente, escapa a través de una ruptura de la trompa, aborto fimbrial o procedimiento quirúrgico a la cavidad peritoneal (5, 6). La incidencia estimada de embarazo abdominal es de 10 por cada 100.000 embarazos (7).
Las manifestaciones clínicas del embarazo ectópico abdominal son múltiples y dependen de la edad gestacional. La sintomatología relatada por la paciente puede variar, desde estar asintomática hasta presentar sintomatología inespecífica o dolor abdominal agudo, lo que hace que el diagnóstico sea complejo de realizar (8). El examen físico abdominal no es muy específico para revelar esta entidad, ya que puede estar enmascarado por otras situaciones como hemoperitoneo, dolor en anexos o masas (9). Frecuentemente es diagnosticado como un embarazo normal o prolongado, que no responde a la inducción y su diagnóstico es intraoperatorio en aproximadamente 50-90 % de los casos (7).
La ecografía es una herramienta útil para el diagnóstico de sospecha de embarazo ectópico (10), detecta presencia o ausencia de saco gestacional dentro o fuera del útero, tiene especificidad (94 %) y sensibilidad (87 %) según un estudio realizado por Condous et al. (11). También se ha descrito el uso de la resonancia magnética nuclear, el problema es que no se encuentra disponible en todas las instituciones de salud y no se tienen datos sobre su exactitud diagnóstica (6).
La mortalidad asociada al embarazo abdominal ha sido estimada en 5 por cada 1000 casos (7). La causa más común de muerte materna es la separación espontánea de la placenta, que conduce a hemoperitoneo y choque hemorrágico. Además, se acompaña de muerte fetal hasta en un 50 % de los casos (2). El embarazo abdominal también se ha asociado a malformaciones congénitas, cerca del 20 % de los neonatos presentan esta complicación (8). La mortalidad materna varía de acuerdo con el área geográfica, los controles prenatales, la asistencia médica y el estado socioeconómico, y es más frecuente es países en vía de desarrollo (12).
Respecto al abordaje terapéutico, el mayor reto corresponde al manejo de la placenta. Es en esta fase donde se presentan la mayoría de las complicaciones. Se deben tener en cuenta los recursos disponibles en la institución donde se atiende el caso (13).
Dado que es una entidad con incidencia baja, pero con alta tasa de mortalidad materno-fetal, y con marcada variabilidad con respecto al abordaje terapéutico y el pronóstico observado, el objetivo de este estudio es reportar dos casos de embarazo abdominal avanzado y revisar literatura disponible con respecto al tratamiento de la entidad con énfasis en el manejo de la placenta.
Lugar: Fundación Valle del Lili, institución de cuarto nivel de complejidad, centro de referencia médica en el suroccidente colombiano, ubicada en la ciudad de Cali, Colombia, que atiende pacientes pertenecientes al régimen contributivo y subsidiado.
Paciente de 25 años, G3P1A1, quien ingresa remitida con embarazo de 31,5 semanas de edad gestacional por cuadro clínico de 12 horas de evolución de disnea progresiva y dolor precordial de gran intensidad. Al examen físico se observa tensión arterial (TA): 150/90; frecuencia cardiaca (FC): 89 latidos por minuto (lpm); frecuencia respiratoria (FR): 18 respiraciones por minuto (rpm); frecuencia cardiaca fetal (FCF): 144 lpm; altura uterina: 32 cm, sin actividad uterina; al tacto vaginal se encuentra cérvix completamente desplazado por gran masa que ocupa fondo de saco. Ingresa con sospecha de embarazo abdominal por ecografía realizada a las 23 semanas de edad gestacional, en la que se evidenció alteración de la morfología usual del útero, sin que fuese factible definir los límites de pared uterina alrededor del saco amniótico y sin que fuera evidente la continuidad con el cérvix. Tenía antecedentes, en el embarazo en curso, de laparotomía a la semana 18 de gestación, por torsión de quiste ovárico de 20x20 cm; esta fue realizada en otra institución. En la nota quirúrgica describen que fue imposible de resecar, por lo cual fue drenado; no describen otra alteración. Adicionalmente, a la semana 22 de gestación presentó hidronefrosis bilateral severa atribuible a compresión extrínseca gestacional que mejoró posterior a implantación de dos catéteres doble J. Se inició manejo con sulfato de magnesio y nifedipino con impresión diagnóstica de preeclampsia severa ante la persistencia de cifras tensionales elevadas y epigastralgia en ausencia de lesión de órgano blanco. Se realizó resonancia nuclear magnética (RNM) pélvica que reportó imagen sugestiva de embarazo ectópico abdominal con invasión de la placenta a superficie pélvica. Angiotac pulmonar positivo para tromboembolismo pulmonar (TEP) y ultrasonografía de vías urinarias con hidronefrosis bilateral de predominio izquierdo.
Con el resultado de la RNM y el compromiso clínico de la paciente se tomó la decisión de realizar laparotomía exploratoria en presencia de equipo interdisciplinario conformado por anestesiología, cirugía general, neonatología, cirugía vascular, urología y banco de sangre. En presencia de monitoría invasiva de la madre se realiza laparotomía mediana donde se evidenció embarazo ectópico intraligamentario izquierdo. El útero se encontró ligeramente aumentado de tamaño, con compromiso de su cara posterior por placenta gigante (30x20 cm) adherida a serosa uterina, asas intestinales y lecho vesical. Dada la dificultad del caso, se recurrió a ecografía intraoperatoria para identificar el sitio de incisión para la extracción fetal. Se realizó escisión de cápsula del ligamento para lograr la extracción fetal y se obtuvo un recién nacido vivo con peso de 1205 g, talla 39 cm, puntaje de APGAR 1-3 al 1-5 min, el cual fue trasladado a la unidad de cuidados intensivos neonatales. Posterior a ello, se suturó la cápsula con placenta en su interior, se liberaron adherencias por planos de masa placentaria a útero, vejiga, intestino delgado y colon sigmoide, previa disección de los uréteres en retroperitoneo, los cuales se encontraron severamente dilatados. Se realizó liberación de trompa derecha con pinzamiento, ligadura y corte de pedículos vasculares; una vez liberada la masa se realizó pinzamiento, ligadura y cierre de cúpula sin opción de fijarla a pedículos inferiores por compromiso. Se realizó histerectomía con resección de la masa.
Por presentar sangrado masivo mayor a 3 litros y medio pese al control mecánico, se dejó con empaquetamiento pélvico y drenaje por vacío (vacum pack). Requirió transfusión de 6 unidades de glóbulos rojos, y 1 g de ácido tranexámico; fue trasladada a la unidad de cuidado intensivo (UCI) para continuar reanimación guiada por metas. En UCI requirió ventilación mecánica invasiva y desarrolló acidosis metabólica con hiperlactatemia, sin requerimiento de vasoactivos; se inició cubrimiento antibiótico con ampicilina-sulbactam y anticoagulación con heparina no fraccionada para el tratamiento de TEP. En las primeras 48 horas de manejo presentó valores de hemoglobina estables, lactato depurado y modulación de respuesta inflamatoria. A las 60 horas se retiró el empaquetamiento, no se evidenció sangrado activo y se realizó cierre definitivo de pared abdominal y extubación programada a las 70 horas. El día 14 de la hospitalización se decide dar egreso con anticoagulación con enoxaparina por 3 a 6 meses. El neonato permaneció por 29 días en la unidad neonatal y no presentó complicaciones mayores. Recibió tratamiento antibiótico por 7 días considerando riesgo de sepsis neonatal.
Paciente de 30 años, primigestante, con embarazo de 28,3 semanas. Antes del ingreso a la institución presentó cuadro de dolor abdominal intenso asociado a sensación de endurecimiento, por lo cual fue remitida. Ingresó a la unidad de alta complejidad obstétrica con TA: 110/70 mm/Hg; FC: 98 lpm; T: 37º C; FCF: 130 lpm; con dolor severo a la palpación abdominal, sin signos de irritación peritoneal.
Se realizó ecografía obstétrica que arrojó como resultado embarazo ectópico abdominal frente a ruptura uterina. Ultrasonido con limitaciones por dificultades técnicas debido a feto en anhidramnios. Se administraron corticoesteroides para maduración pulmonar fetal y se realizó laparotomía de urgencia, en presencia de equipo interdisciplinario. Se realizó incisión mediana identificando útero placenta percreta y feto en hemiabdomen izquierdo sobre el bazo. Se realizó extracción fetal obteniendo recién nacido vivo, sexo femenino, peso: 1260 g, talla 38 cm, APGAR 7-8, que requirió ventilación por presión positiva y masaje cardiaco, el cual se trasladó a la unidad de cuidados intensivos neonatales (UCIN). Por acretismo placentario que comprometía la cara anterior y posterior uterina, se realizó histerectomía abdominal total. Se trasladó la paciente a UCI, en donde presentó íleo posoperatorio. Al segundo día posoperatorio toleró la vía oral, y su evolución fue favorable, sin evidencia de sangrado, con alta al sexto día de hospitalización.
La recién nacida permaneció hospitalizada por 29 días en UCIN, y luego por 27 días en cuidados intermedios. Durante el periodo neonatal inmediato desarrolló síndrome de dificultad respiratoria aguda (SDRA), y por la sospecha de sepsis neonatal requirió manejo antibiótico. Presentó difícil inicio de nutrición por emesis y distención, los exámenes evidenciaron reflujo gastroesofágico moderado que fue manejado, y se descartó posible malrotación. Los sistemas neurológico, oftalmológico y cardiaco no presentaron ninguna alteración y las posibles anomalías fueron descartadas.
Se llevó a cabo una búsqueda de la literatura en las bases de datos Medline vía PubMed, con los términos de búsqueda: "embarazo abdominal", "embarazo esplénico", "embarazo hepático", "embarazo omental" y "embarazo peritoneal". La búsqueda se limitó a artículos publicados durante los últimos 12 años en inglés y español, que incluían embarazos abdominales ≥ 20 semanas de gestación. Se incluyeron estudios tipo reporte y series de casos, estudios de cohorte y se descartaron cartas al editor y revisiones de la literatura que estuvieran comprendidas dentro del mismo periodo de tiempo establecido, con la intención de no obtener resultados duplicados. Se excluyeron los estudios en los cuales no hubo acceso al texto completo. Se realizó una selección por título y resumen por dos autores, en caso de encontrar una diferencia se sometió a un tercer evaluador.
Los datos extraídos incluyeron: el número de casos informados, la edad gestacional al momento del diagnóstico, la edad gestacional al parto, el sitio de implantación, el manejo de la placenta, y resultados y complicaciones maternas y fetales.
Aspectos éticos. Se obtuvo consentimiento informado por escrito de las pacientes para la publicación del caso clínico, y se tomaron las precauciones necesarias para garantizar la confidencialidad de la información y el anonimato de las pacientes.
Se recuperaron 228 referencias de las cuales 42 artículos cumplieron con los criterios de inclusión para un total de 74 casos; 38 estudios fueron reportes de casos y 4 series, no se encontró ningún estudio de cohorte. Los resultados de la revisión de la literatura se documentaron en la tabla 1 y se incluyeron los datos de los casos presentados en el presente estudio.
Edad gestacional. La edad gestacional al momento del parto tuvo una mediana de 32 y un rango entre 20 y 43 semanas, en tanto que la edad gestacional al momento del diagnóstico tuvo una mediana de 29 y un rango entre 13 y 43 semanas. En 46 de los casos el diagnóstico de embarazo abdominal fue al momento del parto, en tanto que en 25 el parto se retrasó con manejo médico expectante. El promedio de tiempo entre la edad de diagnóstico y el parto fue de 6,12 semanas.
Placenta. Se describió el sitio de implantación de la placenta en todos los casos reportados, en 37 de ellos la placenta estuvo implantada en un solo lugar, en 5 casos se localizó en la cavidad peritoneal sin que el lugar específico de implantación fuera mencionado. De los 37 casos de implantación única, 14 (37,84 %) se unieron al intestino y 11 (32,35 %) al fondo del útero; los sitios de implantación menos frecuentes incluyen omento, 6 (16,22 %); hígado, 3 (8,11 %); saco de Douglas, 3 (8,11 %), y paredes uterinas o de cavidad abdominal, 2 (5,41 %) (13, 18, 19, 24, 28, 29, 33, 42, 45, 47, 49, 50, 52, 54). De los 32 casos restantes, 28 presentaron compromiso de dos sitios de implantación y cuatro compromiso de tres o más; de estos, 20 (62,5 %) comprometieron el intestino, 15 (46,88 %) el omento, 8 (25 %) el fondo uterino, 7 (21,88 %) las paredes de cavidad abdominal, 4 (12,5 %) los anexos, 3 (9,38 %) al saco de Douglas, 2 (6,25 %) la vejiga y uno el hígado (13, 14, 15, 16, 17, 20, 21, 22, 23, 25, 26, 27, 30, 31, 32, 33, 34, 35, 36, 37, 38, 39, 40, 41, 42, 43, 44, 45, 46, 48, 49, 51, 53).
El manejo de la placenta se describió en 72 casos. En 29 casos la placenta se dejó in situ (13, 14, 17, 19, 22, 23, 26, 27, 28, 33, 34, 38, 43, 45, 46, 48, 49, 50, 53, 54). De esos 29, 5 recibieron metrotexate (13, 23, 43, 54), 6 requirieron remoción quirúrgica durante una segunda intervención (13, 33, 46, 48, 50) y uno recibió los dos manejos (27). La placenta fue removida quirúrgicamente en 42 casos y de estos, dos requirieron histerectomía (17, 20) o salpingooforectomía unilateral (15, 21), siendo la hemorragia la principal complicación (13, 14, 15, 16, 18, 20, 21, 22, 24, 25, 29, 30, 31, 32, 33, 36, 37, 39, 40, 41, 42, 44, 45, 47, 49, 51, 52). En dos de los casos no se mencionó el manejo de la placenta dado que se trató de un hallazgo post mortem (35, 45).
Resultados maternos. Los resultados maternos se documentaron en 73 de los casos. Ocurrieron tres (4,11 %) muertes maternas siendo la causa la hemorragia masiva (33, 35, 45). En 60 de los casos se reportaron complicaciones maternas, siendo las más comunes el sangrado (moderado a severo) en 38 (63,33 %) de los casos y, consecuentemente, el requerimiento de transfusiones sanguíneas en 30 (50 %) de ellos, estas se presentaron en su mayoría en la remoción de la placenta (13, 14, 15, 16, 17, 19, 20, 21, 22, 23, 24, 25, 28, 29, 30, 31, 33, 34, 35, 36, 37, 38, 40, 41, 44, 45, 46, 47, 48). Otras complicaciones menos frecuentes fueron la infección, 11 (18,33 %) (23, 33, 34, 38, 46, 48, 51); la necesidad de cirugía adicional, 9 (15 %) (13, 14, 17, 20, 21, 23, 28, 34, 38); el requerimiento de empaquetamiento o control de daños, 4 (6,67 %) (13, 23, 34); la obstrucción intestinal, 3 (5 %) (15, 33); la placenta retenida, 3 (5 %) (49) y, finalmente, la ascitis, 2 (3,33 %) (36, 50). Es importante aclarar que estas complicaciones no son excluyentes entre sí, y una misma paciente podía presentar más de una.
Resultados perinatales. Se describieron los resultados perinatales en 73 de los casos; 41 (56,16 %) de ellos sobrevivieron (13, 14, 15, 16, 17, 18, 19, 20, 22, 25, 28, 29, 30, 31, 32, 33, 36, 37, 39, 44, 45, 46, 47, 48, 49, 50, 51, 52, 54), en tanto que 32 (43,84 %) fueron mortinatos o muertes neonatales tempranas (13, 21, 23, 24, 26, 27, 33, 34, 35, 38, 45, 46, 49, 53). El peso al nacer fue descrito en 51 de los casos con un promedio 1841 ± 882,63 g. Dos de los recién nacidos sufrieron deformaciones de las extremidades por bandas amnióticas y omentales (14, 17). Se identificaron cinco casos de anomalías congénitas o características dismórficas (talipes, asimetría facial y contracturas de extremidades), de los cuales tres murieron y uno cursó con restricción de crecimiento intrauterino (RCIU) severo (15, 26, 29, 31, 33, 49). Las puntuaciones de APGAR se documentaron en 17 casos con un promedio de 6,5 al primer minuto y 8,3 a los 5 minutos (13, 14, 15, 16, 17, 18, 30, 31, 32, 33, 36, 37, 40, 47, 51, 54).
El embarazo ectópico abdominal es una condición de alto riesgo para la madre y el feto. Se acompaña de una importante morbimortalidad materna y alta mortalidad perinatal. El manejo de la placenta es el punto clave del que podría depender la frecuencia de complicaciones maternas. Se requieren estudios prospectivos, idealmente aleatorizados, que evalúen el manejo más seguro y efectivo de la placenta en esta condición.