Presentación de Caso
Received: 28 June 2024
Accepted: 02 July 2024
Published: 30 September 2024
DOI: https://doi.org/10.30944/20117582.2695
Resumen
Introducción.: La duplicación esofágica es una malformación congénita que ocurre por un error embriogénico entre la tercera y sexta semana gestacional. Se encuentran tres variantes morfológicas, quística, tubular y diverticular, y estas tienen como características en común el poseer una capa muscular desarrollada, un revestimiento epitelial del tracto digestivo y estar adheridos al esófago. El objetivo de este artículo fue presentar un caso clínico con su tratamiento endoscópico exitoso.
Caso clínico.: Se presenta el caso clínico de una paciente de 27 años, con dolor retroesternal, sensación de pirosis y nauseas, en quien se le diagnosticó una duplicación esofágica, que fue tratada por vía endoscópica.
Resultados.: Se realizó manejo endoscópico, donde se practicó una sección del tabique con tijera, involucrando la mucosa, submucosa y fibras musculares. La paciente tuvo adecuada evolución y resolución de los síntomas.
Conclusiones.: La duplicación esofágica es una enfermedad infrecuente, que debe ser tenida en cuenta en el diagnóstico diferencial de divertículos esofágicos y lesiones subepiteliales del esófago. Las nuevas herramientas endoscópicas para el manejo de diferentes patologías permiten realizar procedimientos con múltiples ventajas sobre la cirugía abierta o mínimamente invasiva.
Palabras clave: Enfermedades del esófago, endoscopia del sistema digestivo, endosonografía, cirugía endoscópica por orificios naturales.
Abstract
Introduction.: Esophageal duplication is a congenital malformation that occurs due to an embryogenic error between the third and sixth gestational weeks. There are three morphological variants: cystic, tubular, and diverticular, and these have the common characteristics of having a developed muscular layer, an epithelial lining of the digestive tract, and being attached to the esophagus. The objective of this article was to present a clinical case of this disease with its successful endoscopic treatment.
Clinical case.: The clinical case of a 27-year-old patient is presented, with substernal pain, a sensation of heartburn and nausea, in whom an esophageal duplication was diagnosed and treated endoscopically.
Results.: Endoscopic management was performed, where a section of the septum was performed with endoscopic scissors, involving the mucosa, submucosa, and muscle fibers. The patient had adequate evolution and resolution of symptoms.
Conclusions.: Esophageal duplications are a rare disease, which must be taken into account in the differential diagnosis of esophageal diverticula and subepithelial lesions of the esophagus. The new endoscopic tools for the management of different pathologies allow procedures to be performed with multiple advantages over open or minimally invasive surgery.
Keywords: Esophageal diseases, digestive system endoscopy, endosonography, natural orifice endoscopic surgery.
Introducción
La duplicación esofágica (DE) es una malformación congénita que ocurre por un error embriogénico entre la tercera y sexta semana gestacional 1. En la duplicación esofágica se encuentran tres variantes morfológicas: quística, tubular y diverticular. Estas tienen como características comunes el poseer una capa muscular desarrollada, tener un revestimiento epitelial que represente parte del tracto digestivo (puede haber componentes respiratorios también) y estar adherida al esófago 2. La variedad tubular es menos frecuente que la quística y se localiza en el esófago medio e inferior, mientras la quística se ubica en la inferior, y usualmente se comunica a la luz esofágica nativa, mientras la quística no 3. En la variedad tubular se identificará un divertículo de tamaño variable, mientras que en la presentación quística se observará una protrusión en la luz esofágica con mucosa normal.
Es sintomática en la infancia en el 80 % de los casos y en menor grado en los adultos, causando disfagia, dolor torácico, epigástrico o síntomas respiratorios 4. La ultrasonografía endoscópica es clave para la valoración de las lesiones quísticas, como masas periesofágicas hipoecoicas homogéneas, con pared definida y varias capas. La tomografía computarizada (TC) muestra lesiones quísticas llenas de líquido o lesiones tubulares adheridas o paralelas a la luz esofágica.
Antiguamente, en pacientes asintomáticos se escogía el manejo expectante, dado que su tratamiento requería de una toracotomía o laparotomía para su resección, pero se puede presentar ulceración mucosa, sangrado, infección o perforación en los pacientes con esta conducta 5. La malignización hacia adenocarcinomas y lesiones escamocelulares es rara, pero con algunos casos reportados 6.
El objetivo de este artículo fue presentar un caso clínico de esta enfermedad y su tratamiento endoscópico exitoso.
Caso clínico
Paciente femenina de 27 años con dolor retroesternal, sensación de pirosis, nauseas intermitentes y vómitos esporádicos, a quien se le identificó en la endoscopia digestiva la boca de un divertículo tubular en esófago medio, con cubrimiento de mucosa gástrica bajo visión NBI (por sus siglas en inglés, Narrow Band Imaging), que se extendía de forma paralela por 6 cm, terminando en dos orificios filiformes. Mediante estudio de vías digestivas y tomografía se confirmó la lesión, encontrando adherencia a la pared esofágica, sin otras lesiones ni estructuras vasculares entre las dos paredes (Figura 1).
Figura 1.
Duplicación esofágica. A. Imagen endoscópica de boca de duplicación esofágica tubular y luz esofágica (flechas blancas). B. Estudio de vías digestivas con duplicación esofágica y retención de medio de contraste (flecha blanca).
Se presentó la paciente en junta multidisciplinaria donde se decidió realizar cirugía endoscópica dada su naturaleza benigna y la amplia experiencia de nuestro servicio en este tipo de procedimientos, ofreciendo así menor dolor, estancia hospitalaria corta y un riesgo de estenosis esofágica reducido. Por vía endoscópica, utilizando una tijera endoscópica que ofrece cortar y coagular (Cluch cutter), se practicó una sección del tabique de 4 cm en sentido longitudinal, involucrando la mucosa, submucosa y fibras musculares, y se insertaron clips en los bordes laterales y distal, permitiendo así la fusión en una luz esofágica (Figura 2).
Figura 2
A. Sección del tabique con tijera endoscópica (flecha blanca). B. Tabique seccionado de 3 cm (flecha blanca). C. Clip endoscópico en borde distal (flecha blanca).
Se realizó un esofagograma de control en el primer día posoperatorio, observando paso fácil del medio de contrate y disminución de la retención del medio de contraste (Figura 3). La paciente se presentó a consulta de control asintomática. Como parte del seguimiento posoperatorio, se realizó control endoscópico donde se observó una luz amplia, sin retención de alimentos.
Figura 3.
A. Radiografía posterior a sección endoscópica (flecha blanca), paso fácil del medio de contrate y disminución de la retención del medio de contraste. B. Endoscopia de control observando luz amplia sin retención de alimentos (flecha blanca).
Discusión
Las duplicaciones esofágicas representan hasta el 2,5 % de los tumores esofágicos y se deben tener en cuenta en el diagnostico diferencial de los divertículos esofágicos y las lesiones subepiteliales en el tercio medio e inferior del esófago 7.
En duplicaciones quísticas se ha realizado marsupialización de las lesiones por vía endoscópica. En duplicaciones tubulares se puede practicar una resección de la duplicación, con sutura de la nueva pared, sin embargo, esto podría traer estenosis secundaria; también se ha realizado grapado del divertículo a la pared esofágica, con el fin de unir las dos luces 8.
Teniendo en cuenta que la resección tradicional vía abierta o por vía toracoscópica tiene un riesgo de complicaciones entre el 15 % al 37 %, que son considerados valores altos para una entidad benigna 9,10, en esta paciente se practicó una sección de la pared esofágica con clutch cutter, seccionando y coagulando las fibras musculares, y posteriormente se colocaron clips para dejar una sola luz esofágica, como se demuestra en las imágenes.
En nuestro caso, la experiencia del manejo de los divertículos de Zenker con miotomía endoscópica peroral (POEM, por sus siglas en ingles), donde se hace sección completa de las capas musculares, nos permitió visualizar las fibras transversales y longitudinales hasta llegar a la adventicia y cerrar con clips, logrando el objetivo final de un paso adecuado del alimento, sin malestar en el paciente.
Nuevas herramientas en la cirugía endoscópica permiten realizar procedimientos sin incisiones externas, con mínimo dolor y menor estancia hospitalaria, llegando a los mismos resultados que la cirugía tradicional, a un menor costo humano y económico. En la revisión de la literatura, este sería el primer caso en Colombia de manejo con esta técnica endoscópica.
Conclusiones
Los avances en el manejo endoscópico, asociado a la experiencia desarrollada en el tratamiento de otras enfermedades frecuentes, como los divertículos esofágicos, permiten el tratamiento de patologías poco frecuentes, como las duplicaciones esofágicas tubulares, con buenos resultados.
Referencias
Lund DP. Alimentary tract duplications. En: Coran AG, Caldamone A, Adzick NS, Krummel TM, Laberge JM, Shamberger R, eds. Pediatric surgery. Vol. 1. 7th ed. Philadelphia: Elsevier; 2012. Chapter 90. p. 1155-1163.
Azzie G, Beasley S. Diagnosis and treatment of foregut duplications. Semin Pediatr Surg. 2003;12:46-54. https://doi.org/10.1053/spsu.2003.50000
Snyder CL, Bickler SW, Gittes GK, Ramachandran V, Ashcraft KW. Esophageal duplication cyst with esophageal web and tracheoesophageal fistula. J Pediatr Surg. 1996;31:968-9. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(96)90424-8
Arbona JL, Fazzi JG, Mayoral J. Congenital esophageal cysts: Case report and review of literature. Am J Gastroenterol. 1984;79:177-82.
Gonzalez-Urquijo M, Hinojosa-Gonzalez DE, Padilla-Armendariz DP, Saldaña-Rodriguez JA, Leyva-Alvizo A, Rodarte-Shade M, et al. Esophageal duplication cysts in 97 adult patients: A systematic review. World J Surg. 2022;46:154-62. https://doi.org/10.1007/s00268-021-06325-8
Dai ZJ, Kang HF, Lin S, Bai MH, Ma L, Min WL, et al. Esophageal cancer with esophageal duplication cyst. Ann Thorac Surg. 2013;96:e15-6. https://doi.org/10.1016/j.athoracsur.2013.01.019
Whitaker JA, Deffenbaugh LD, Cooke AR. Esophageal duplication cyst. Case report. Am J Gastroenterol. 1980;73:329-32.
Dalvi AV, Save M, Kothari P, Gupta A, Deshmukh S, Kulkarni A, et al. Management of tubular oesophageal duplication. A novel approach. J Ped Surg Case Rep. 2023;89:102570. https://doi.org/10.1016/j.epsc.2022.102570
Iyer A, Yadav S. Postoperative care and complications after thoracic surgery. En: Firstenberg MS. Principles and practice of cardiothoracic surgery. Intech; 2013. p. 57-84. https://doi.org/10.5772/55351
Ramírez AMR, Ferreira-Bohórquez EJ, Arango-Molano LA, Sánchez-Gil A. Manejo endoscópico de quiste de duplicación esofágico: Descripción de un caso. Rev Colomb Gastroenterol. 2018;33:180-4. https://doi.org/10.22516/25007440.259
Notes
Author notes
aCorrespondencia: Mario Rey-Ferro, Calle 91 # 19C - 55, Bogotá, D.C., Colombia. Código postal 110221. Teléfono: +57 3102116303. Dirección electrónica: reyferro1@gmail.com.
Conflict of interest declaration
