Caso Clínico

Recepción: 01 Julio 2021
Aprobación: 01 Diciembre 2021
Resumen:
Objetivo: Presentar un caso de tejido tiroideo ectópico en la glándula suprarrenal.
Caso clínico: Se trata de paciente femenina de 39 años quien presentaba tumoración suprarrenal descubierta de forma incidental durante una valoración ecográfica. El examen físico de la paciente estaba dentro de límites normales. El cuello estaba flexible y no se palpaba bocio, ni tumoraciones o ganglios linfáticos aumentados de tamaño. El abdomen estaba blando depresible, no doloroso y no se palpaban tumoraciones. Las imágenes de tomografía computada abdominal mostraban tumoración sólida, con alta atenuación y pequeñas calcificaciones, no adenomatosa, de 18 x 13 x 11 milímetros en la glándula suprarrenal derecha y que comprimía los tejidos blandos a su alrededor. Todas las pruebas endocrinas estaban dentro de límites normales. La paciente fue sometida a adrenalectomía laparoscópica. El examen histopatológico demostró tejido tiroideo ectópico dentro de la glándula suprarrenal.
Conclusión: La localización del parénquima tiroideo fuera de la posición ortotópica de la glándula es descrita como tejido tiroideo ectópico. Por lo general, se encuentra en cualquier lugar, a lo largo de la vía de descenso embrionario de la región medular tiroidea desde la lengua hasta la tráquea. La presencia de este tejido ectópico en lugares fuera de la vía de migración primitiva es excepcional y difícil de entender. Existen informes de casos de lesiones ectópicas en órganos abdominales, incluidas las glándulas suprarrenales. Se debe tener cuidado al distinguirlo del cáncer metastásico de tiroides.
Palabras clave: Tejido tiroideo ectópico, tiroides, glándula suprarrenal.
Abstract:
Objective: To present a case of ectopic thyroid tissue in the adrenal gland.
Clinical case: This is a 39-year-old female patient who presented with an adrenal tumor discovered incidentally during ultrasound evaluation. Physical examination of the patient was within normal limits. The neck was flexible and there were no palpable goiter, tumors or enlarged lymph nodes. Abdomen was soft, depressible, non-painful and there were no palpable tumors. Abdominal computed tomography images showed a solid, high attenuation, small calcified, non-adenomatous tumor, measuring 18 x 13 x 11 millimeters in the right adrenal gland, and compressing the surrounding soft tissues. All endocrine tests were within normal limits. Patient underwent laparoscopic adrenalectomy. Histopathologic examination demonstrated ectopic thyroid tissue within the adrenal gland.
Conclusion: The location of thyroid parenchyma outside the orthotopic position of the gland is described as ectopic thyroid tissue. It is usually found anywhere along the embryonic descending pathway of the thyroid medullary region, from the tongue to the trachea. The presence of this ectopic tissue in locations outside the primitive migration pathway is exceptional and difficult to understand. There are case reports of ectopic lesions in abdominal organs, including the adrenal glands. Caution should be exercised in distinguishing it from metastatic thyroid cancer.
Keywords: Ectopic thyroid tissue, thyroid, adrenal gland.
INTRODUCCIÓN
El tejido tiroideo ectópico (TTE) es un término que se refiere a la localización del parénquima tiroideo fuera de la posición ortotópica de la glándula tiroides. Este se encuentra principalmente en localizaciones de la línea media, alrededor del curso del conducto tirogloso o lateralmente en el cuello, desde la lengua hasta el mediastino y en las estructuras cervicales laterales o área de Wölfler1. Sin embargo, no se limita a esta área y se ha informado en una variedad notable de lugares fuera del cuello, incluidos sitios intra-torácicos y abdominales2. El TTE en la glándula suprarrenal es extremadamente raro y se desconoce la causa. Las posibilidades para la existencia de este tejido en una masa suprarrenal son teratomas, metástasis suprarrenal de carcinoma de tiroides y TTE3. Se presenta un caso de tejido tiroideo ectópico en la glándula suprarrenal.
CASO CLÍNICO
Se trata de paciente femenina de 39 años quien es referida a la consulta para valoración de tumoración suprarrenal que causaba dolor lumbar de moderada intensidad. La tumoración fue descubierta de forma incidental durante la valoración ecográfica por patología biliar. El examen físico de la paciente estaba dentro de límites normales. El cuello estaba flexible y no se palpaba bocio, tumoraciones o ganglios linfáticos aumentados de tamaño. El abdomen estaba blando depresible, no doloroso y no se palpaban tumoraciones. La ecografía abdominal reveló la presencia de tumoración en la glándula suprarrenal derecha. Las imágenes de tomografía computada abdominal mostraban la presencia de tumoración sólida, con alta atenuación y pequeñas calcificaciones, no adenomatosa de 18 x 13 x 11 milímetros en la glándula suprarrenal derecha y que comprimía los tejidos blandos a su alrededor (figura 1). Las pruebas de laboratorio de rutina estaban normales. Todas las pruebas endocrinas, incluyendo T3 (105 ng/mL; valor normal 60-180 ng/mL), T4 (6,5 picog/dL; valor normal 4-12 picog/dL), TSH (2,0 mUI/L; valor normal 0,4-4,5 mUI/L), cortisol 8 a.m. (17,3 mcg/dL; valor normal 5-25 mcg/dL), aldosterona (8 ng/dL; valor normal 3-16 ng/dL) y hormona adenocorticotropa (57 pg/dL; valor normal 6-76 pg/L), demostraron que el tumor no era funcional.

La paciente fue sometida a adrenalectomía laparoscópica. La pieza quirúrgica fue la glándula suprarrenal derecha de 40 x 20 milímetros que contenía una tumoración sólida de 15 milímetros. El examen histopatológico demostró folículos tiroideos, con núcleos pequeños y redondos sin pseudo-inclusiones citoplasmáticas, de diferentes tamaños, rodeados por una capa de epitelio cúbico simple, con núcleos redondos, regulares y pequeños nucléolos mezclados con células de la corteza suprarrenal dentro de tejido fibroso. Cada folículo contenía material eosinofílico de tipo coloide y estaban rodeados de infiltrados de células linfoides reactivas (figura 2).

No se observó distribución particular del tejido tiroideo en las partes internas o externas de la glándula suprarrenal, signos de atipia celular, invasión vascular, necrosis y cuerpos de psammoma. La coloración inmunohistoquímica demostró que las células foliculares y epiteliales eran positivas para el factor 1 de transcripción tiroidea (TTF-1) y tiroglobulina (figura 3) y negativa en los folículos para calcitonina, citoqueratina-19, calretinina, HBME-1 y GAL-3.

El postoperatorio de la paciente transcurrió sin complicaciones. Las concentraciones de tiroglobulina estaban dentro de límites normales (12,7 ng/mL; valor normal 1,6-55 ng/mL). El resto de los valores de hormonas tiroideas y suprarrenales también estaban normales. La evaluación ecográfica del tiroides mostró parénquima de apariencia normal, sin lesiones sugestivas de cáncer tiroideo. Las posibilidades de metástasis de cáncer tiroideo primario fueron excluidas. La ecografía y tomografía computada de la glándula tiroides y los ganglios linfáticos en cuello fueron negativas y el cintilograma con yodo 123 no demostró la presencia de otro TTE. El seguimiento de la paciente por 12 meses no ha demostrado la presencia de otras lesiones.
DISCUSIÓN
El tejido tiroideo comienza a desarrollarse durante la cuarta semana embrionaria. Aparece en la lengua como un crecimiento epitelial. Para la séptima semana embrionaria, la glándula tiroides desciende a la posición adulta, anterior a la tráquea1,4. El TTE es un defecto de desarrollo de la glándula tiroides definido por la presencia de tejido tiroideo en sitios distintos a su ubicación cervical anterior ortotópica normal. Puede desarrollarse en cualquier lugar, a lo largo de esta vía, como la región del cuello, mediastino, faringe, laringe, esófago, tráquea y alrededor de la aorta. A menudo coexiste como una estructura separada en individuos con una glándula tiroides localizada normalmente2,5. Se ha notificado que tiene una prevalencia de 1:100.000 a 1:300.000, pero la prevalencia parece mayor (1:4.000 a 1:8.000) en pacientes con enfermedad tiroidea6.
La aparición de TTE es infrecuente en localizaciones sub-diafragmáticas, como duodeno, páncreas, mesenterio del intestino delgado, vesícula biliar y útero2,4. La presencia de TTE en la glándula suprarrenal es muy rara. Solo se han descrito 10 de estos casos con edad promedio de aparición de 50,5 años (rango: 32-67 años) y las mujeres son afectadas con mayor frecuencia (10:1) que los hombres1,7.
Se han sugerido algunas explicaciones para la aparición de TTE. Primero, no se puede excluir la metaplasia o la presencia de tejido coristomatoso o de un teratoma8,9. No obstante, los casos de TTE en glándula suprarrenal no pueden explicarse desde el punto de vista de transformación metaplásica porque la tiroides tiene origen endodérmico, mientras que la glándula suprarrenal se desarrolla a partir del ectodermo y mesodermo. En segundo lugar, todos los informes demuestran que el TTE está limitado a la parte superior del abdomen. Esto sugiere que los casos reportados en la parte inferior del abdomen pueden ser causados por remanentes de conductos hipoglosos ubicados en esa zona5,10.
El principal síntoma de los pacientes con TTE en glándula suprarrenal es dolor lumbar que podría estar relacionado con la presencia de tumoración suprarrenal. Sin embargo, la mayoría de los casos descritos son descubiertos de forma incidental, como lesiones insospechadas y asintomáticas después de evaluación con imágenes por ultrasonido o tomografía para alguna otra patología no relacionada. La mayoría de los pacientes no tienen anomalías endocrinas, pero se han descrito casos de hiperaldosteronismo debido a adenoma cortical benigno concurrente en la misma glándula suprarrenal3. El hallazgo de TTE en este caso fue accidental y sin sintomatología tiroidea ó suprarrenal.
Las características patológicas del TTE en glándula suprarrenal de este caso son similares a otros casos reportados. Las tumoraciones generalmente son quísticas uniloculares y macroscópicas de un tamaño mayor de 3 centímetros que contienen material coloide y aparecen principalmente en la corteza suprarrenal. Aunque el tumor de la paciente del presente caso era de características sólidas y de un tamaño menor. Los folículos tiroideos se mezclan de forma variable con las células suprarrenales y generalmente no existen atipias citológicas significativas en las células ectópicas de la tiroides6,10. El examen histológico reveló células positivas para TTF-1 y tiroglobulina que cubren una capa fibrosa de espesor variable que contiene folículos llenos de coloide bien desarrollados del parénquima tiroideo. La inmunotinción positiva a tiroglobulina y TTF-1 confirman la diferenciación tiroidea, mientras que la galectina-3 y la HBME-1, aunque no son específicas, pueden apoyar la posibilidad de la presencia de carcinoma tiroideo11.
Los diagnósticos diferenciales de TTE en la glándula suprarrenal incluyen quistes suprarrenales, tumores suprarrenales y quistes broncogénicos sub-diafragmáticos. Los quistes suprarrenales se clasifican en cuatro tipos según características histopatológicas: quistes endoteliales, epiteliales, por parásitos y pseudoquistes. Estos quistes endoteliales son quistes linfangiomatosos y hemangiomatosos. Los pseudoquistes surgen típicamente después de la hemorragia suprarrenal. La mayoría de los quistes suprarrenales son quistes endoteliales o pseudoquistes12. Los tumores adrenales como adenoma suprarrenal, carcinoma adrenocortical, feocromocitoma y metástasis, pueden asociarse con lesiones quísticas en la glándula suprarrenal, sin embargo, tienen apariencia heterogénea y pared gruesa. Los quistes broncogénicos sub-diafragmáticos son una anomalía congénita rara que ocurre con mayor frecuencia adyacente a la glándula suprarrenal izquierda1.
El TTE puede verse afectado por cualquier afección de la tiroides ortotópica, incluida tiroiditis de Hashimoto, enfermedad de Graves, así como tumores malignos, tanto papilares como foliculares6. La transformación maligna del TTE es rara y siempre debe distinguirse de metástasis originadas por un carcinoma oculto en la glándula tiroides. Estos focos de TTE benigno presentan alta celularidad y pueden incluir áreas con arquitectura microfolicular. Los depósitos metastásicos pueden diferenciarse en gran medida por una arquitectura folicular bien desarrollada, incluso en el caso del carcinoma papilar11,13. Debe señalarse que las metástasis de carcinomas tiroideos a la glándula suprarrenal se desarrollan generalmente en pacientes con carcinoma tiroideo que se han diseminado a los ganglios linfáticos cervicales13,14. En este caso se planteó la posibilidad que el tejido encontrado fuese metástasis de un carcinoma oculto de tiroides. La paciente fue sometida a investigaciones exhaustivas de la glándula tiroides o en los ganglios linfáticos del cuello sin encontrar anomalías, por lo que el TTE suprarrenal se consideró ectópico y benigno.
Como se ha reportado en la mayoría de los informes, la mejor estrategia de tratamiento para el TTE está relacionada con la edad del paciente, localización, síntomas locales, potencial de malignidad, riesgo quirúrgico y, por último, el estado funcional de la tumoración7. Como en el presente caso, la cirugía es el tratamiento recomendado para el manejo de estas lesiones15,16. En pacientes sin síntomas, se puede proponer seguimiento estricto para descubrir lo antes posible la presencia de neoplasias malignas o desarrollo de otras complicaciones (agrandamiento de la masa, desequilibrios hormonales). En algunos casos es recomendable el tratamiento farmacológico con levotiroxina para prevenir la transformación maligna17,18. Aunque el tratamiento con yodo radioactivo podría considerarse como posible tratamiento, este método podría ser una terapia de rescate en pacientes con hipertiroidismo, que rechazan la cirugía o no responden satisfactoriamente al tratamiento médico2,18.
CONCLUSIÓN
El TTE en la glándula suprarrenal es una entidad rara y muestra un perfil histológico e inmunohistoquímico similar al del tejido tiroideo normal. Casi siempre toma la forma de una lesión quística con características que son lo suficientemente distintivas como para ser reconocidas tanto desde el punto de vista macroscópico como histológico. Los clínicos y los patólogos deben ser cuidadosos en diferenciarlo del cáncer tiroideo metastásico y de tumores suprarrenales para evitar intervenciones innecesarias. Los hallazgos de estudios por imágenes son poco concluyentes.
REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS
1. Tada A, Tanaka T, Takamoto A, Yanai H, Sato S, Kanazawa S. Ectopic thyroid tissue in the adrenal gland: CT and MRI findings. Diagn Interv Imaging 2016;97:373-375.
2. Guerra G, Cinelli M, Mesolella M, Tafuri D, Rocca A, Amato B, Rengo S, Testa D. Morphological, diagnostic and surgical features of ectopic thyroid gland: a review of literature. Int J Surg 2014;12 Suppl 1:S3-11.
3. Romero-Rojas A, Bella-Cueto MR, Meza-Cabrera IA, Cabezuelo-Hernández A, García-Rojo D, Vargas-Uricoechea H, Cameselle-Teijeiro J. Ectopic thyroid tissue in the adrenal gland: a report of two cases with pathogenetic implications. Thyroid 2013;23:1644-1650.
4. Paunovic I, Rovcanin B, Jovanovic M, Buzejic M, Dundjerovic D, Zivaljevic V. Ectopic thyroid tissue in adrenal gland, case report and review of literature. Gland Surg 2020;9:1573-1578.
5. Gourmaud J, Bongiovanni M, Triponez F, Pusztaszeri M. Ectopic thyroid tissue in the adrenal gland. Endocr Pathol 2014;25:353-355.
6. Triggiani V, Giagulli VA, Licchelli B, Resta F, Fiore G, De Pergola G, Sabbà C, Guastamacchia E. Ectopic thyroid gland: description of a case and review of the literature. Endocr Metab Immune Disord Drug Targets 2013;13:275-281.
7. Bramhe S, Dhawan S, Dhamija N. An unusual case of ectopic thyroid tissue in an adrenal gland presenting as a cyst. Indian J Cancer 2021;58:294-295.
8. Wang SC, Hung SW, Lee CH, Ho HC, Ou YC, Yang CK. Ectopic thyroid tissue in the adrenal gland mimicking a pheochromocytoma. J Endourol Case Rep 2017;3:149-151.
9. Takahashi T, Ishikura H, Kato H, Tanabe T, Yoshiki T. Ectopic thyroid follicles in the submucosa of the duodenum. Virchows Arch A Pathol Anat Histopathol 1991;418:547-550.
10. Rawitzer J, Kapakoglou A, Walz MK, Schmid KW, Reis H. Ectopic thyroid tissue in the adrenal gland: A case report and review of the literature. Pathologe 2020;41:177-180
11. Casadei GP, Bertarelli C, Giorgini E, Cremonini N, de Biase D, Tallini G. Ectopic thyroid tissue in the adrenal gland: report of a case. Int J Surg Pathol 2015;23:170-175.
12. Ricci Z, Chernyak V, Hsu K, Mazzariol FS, Flusberg M, Oh S, Stein M, Rozenblit A. Adrenal cysts: natural history by long-term imaging follow-up. AJR Am J Roentgenol 2013;201:1009-1016.
13. Shuno Y, Kobayashi T, Morita K, Shimizu S, Nishio Y, Ito A, Kobayashi K, Kawahara M, Teruya M. Ectopic thyroid in the adrenal gland presenting as cystic lesion. Surgery 2006;139:580-582.
14. Malhotra G, Upadhye TS, Sridhar E, Asopa RV, Garde PS, Gawde S, Rangarajan V. Unusual case of adrenal and renal metastases from papillary carcinoma of thyroid. Clin Nucl Med 2010;35:731-736.
15. Shiraishi T, Imai H, Fukutome K, Watanabe M, Yatani R. Ectopic thyroid in the adrenal gland. Hum Pathol. 1999;30:105-108.
16. Zhao Z, Huang Y, Zhang X, Zhao H, Yuan X, Zhao Q, Zhang C. Da Vinci robot-assisted resection to treat abdominal ectopic thyroid: a case report and literature review. Gland Surg 2021;10:378-385.
17. Thapa S, Khanal P. Lingual thyroid with subclinical hypothyroidism in a young female. Case Rep Endocrinol 2021;2021:6693477. doi: 10.1155/2021/6693477.
18. Noussios G, Anagnostis P, Goulis DG, Lappas D, Natsis K. Ectopic thyroid tissue: anatomical, clinical, and surgical implications of a rare entity. Eur J Endocrinol 2011;165:375-382.
Notas de autor
Dirigir correspondencia a: Eduardo Reyna-Villasmil. Email: sippenbauch@gmail.com