Métodos de avaliação da apraxia de fala na infância: revisão sistemática

Methods of assessing of childhood apraxia of speech: systematic review

Aline Mara de Oliveira aline.mara.oliveira@ufsc.br

Universidade Federal de Santa Catarina, Brasil

Isadora Nunes

Universidade Federal de Santa Catarina, Brasil

Greicyhelen Santos da Cruz

Fonoaudióloga, Brasil

Léia Gonçalves Gurgel

Fonoaudióloga, Brasil

A apraxia de fala infantil (AFI) é um distúrbio raro que afeta 0,1% da população, manifestando-se pela perturbação da habilidade de produzir fonemas e sílabas com precisão e consistência, considerando-se aspectos articulatórios e suprassegmentais. Acredita-se que o planejamento motor deficitário seja o responsável e a base desse transtorno, comprometendo, assim, a formação de palavras e sentenças. Em vista disso, a criança apresenta dificuldades para planejar, de maneira eficaz, a sequência de atos motores necessários para a fala, uma vez que tal tarefa exige movimentos orofaciais rápidos e precisos⁽¹⁾.

Em conformidade com a American Speech-Language-Hearing Association⁽²⁾, a AFI é um distúrbio de origem neurobiológica, caracterizado por prejudicar, na ausência de comprometimento neuromuscular, a expressão da linguagem em sua modalidade oral, por conta da presença de déficit na precisão e na consistência dos movimentos articulatórios. Ademais, caracteriza-se pela ininteligibilidade de fala, devido à presença de erros durante produções repetitivas de sílabas e palavras, que podem ocorrer tanto em consoantes, como em vogais, com destaque para coarticulação inadequada na transição entre fonemas e sílabas e prosódia inapropriada, principalmente no que diz respeito ao acento lexical e frasal, bem como assistematicidade de erros.

Ainda, a AFI pode advir de comprometimentos no sistema nervoso central, genéticos e/ou somando-se aos distúrbios neurocomportamentais complexos. Ressalta-se, também, que algumas das características da AFI, mencionadas acima, podem estar manifestas em quadros cujos sons da fala estão prejudicados, como em distúrbios de ordem fonológica severos. Fundamentando-se no supracitado, reforça-se a necessidade de uma avaliação minuciosa e embasada, que busque, inclusive, identificar o grau do comprometimento apresentado pelo paciente⁽³⁾.

Estudos anteriores^(4-6) envolveram aspectos motores e/ou articulatórios, aspectos segmentais das consoantes/vogais e aspectos suprassegmentais no processo de diagnóstico diferencial entre AFI e outras alterações dos distúrbios dos sons da fala (DSF). Especialmente, no que se refere à AFI, é fundamental investigar a presença de inconsistência dos erros (diferentes erros para o mesmo som-alvo) e de interrupções ou alongamentos na transição dos sons (coarticulatória) durante a produção de vogais e/ou consoantes nas sílabas e/ou palavras, como também a realização de padrões prosódicos não esperados (lexical ou frasal)^(2,5).

Divergências em relação aos critérios diagnósticos desse transtorno ainda existem, fazendo com que sua caracterização seja complexa⁽⁷⁾. A avaliação e o diagnóstico preciso da AFI são discutidos na literatura há anos e, na tentativa de desenvolver um protocolo consistente, alguns instrumentos foram produzidos nas últimas décadas, com vistas a aprimorar o diagnóstico⁽⁸⁾.

No final da década de 1990 e no início dos anos 2000, o número de protocolos específicos para a AFI aumentou consideravelmente, com destaque para o Kaufman Speech Praxis Test for Children (KSPT)⁽⁹⁾, de 1995 e a Verbal Motor Production Assessment for Children (VMPAC)⁽¹⁰⁾, de 1999. O KSPT analisa as estruturas orais e a função motora da fala em crianças de 2 a 6 anos⁽⁹⁾, ao passo que o VMPAC avalia aspectos do controle oromotor e características da fala na faixa etária de 3 a 12 anos⁽¹⁰⁾. Ambos apresentam evidências de validade de conteúdo e de critério.

Já em 2013, foi publicado um protocolo comumente utilizado na atualidade, o Dynamic Evaluation Motor of Speech Skills (DEMSS)⁽¹¹⁾, que avalia a função motora, a prosódia e a consistência da produção, diagnosticando desordens dos sons da fala, como a AFI. O teste vem sendo amplamente utilizado em pesquisas e na prática clínica, em razão das evidências de validade e fidedignidade que apresenta⁽¹¹⁾. No ano de 2016, o DEMSS foi traduzido e adaptado para o português brasileiro (DEMSS-BR) e apresentou evidências de fidedignidade e precisão, porém, ainda se faz necessária a sua validação, bem como a definição de dados normativos⁽⁷⁾.

Recentemente, Oliveira et al.⁽⁶⁾ propuseram avaliações específicas da produção de fala, vislumbrando realizar o diagnóstico diferencial entre crianças com desvio fonológico severo e crianças com suspeita de AFI. Os autores adaptaram para o português brasileiro, culturalmente e linguisticamente, os seguintes testes: Avaliação de Repetição de Palavras Multissilábicas⁽¹²⁾; Avaliação do Acento Frasal⁽¹³⁾; Tarefa de Inconsistência de fala^(14,15) e Tarefa de Máximo Desempenho⁽¹⁶⁾. Todos os testes mostraram-se sensíveis para diferenciar os grupos de crianças com distúrbios dos sons da fala.

Todavia, ainda que se tenha observado algum crescimento em relação à quantidade de protocolos e suas propriedades psicométricas ao longo dos anos, os parâmetros de avaliação da AFI ainda são, de certa forma, subjetivos e o diagnóstico, por vezes, dá-se pela exclusão de outros comprometimentos⁽¹⁾. Por conseguinte, em âmbito nacional, ainda são escassos os instrumentos para a avaliação da AFI validados e padronizados para a realidade sociocultural do país, o que dificulta o diagnóstico preciso do transtorno⁽⁷⁾.

Considerando o exposto, o presente estudo teve por objetivo revisar sistematicamente os protocolos e/ou avaliações para AFI e classificá-los de acordo com a dimensão clínica avaliada.

Foram pesquisadas as bases de dados eletrônicas (até maio de 2019): MEDLINE (acessado via PubMed), LILACS, Scopus e SciELO. A revisão sistemática foi conduzida conforme as recomendações do PRISMA (Preferred Reporting Items for Systematic reviews and Meta-Analyses). Os descritores foram selecionados no DECs (Descritores em Ciências da Saúde), bem como os operadores booleanos. Os termos de busca usados foram: Apraxias, Childhood apraxia of speech, Evaluation, Assessment, Validation Studies, Evaluation Studies, Language Therapy, Rehabilitation of Speech and Language Disorders e Child, Preschool e seus entretermos. Não foram incluídas palavras relacionadas aos desfechos, para aumentar a sensibilidade desta pesquisa. Não houve restrição quanto ao tipo de avaliação pesquisada, quanto à língua, nem quanto ao delineamento do estudo pesquisado.

Como resultado da busca inicial, foram identificados 230 resumos, a partir dos quais 49 estudos atendiam aos critérios de inclusão e foram considerados como potencialmente relevantes para análise posterior detalhada. Após a leitura dos textos integrais, ao total, foram selecionados 20 estudos para compor a amostra desta revisão. A Figura 1 apresenta o diagrama de seleção dos estudos em todas as suas etapas.

Figura 1
Diagrama de seleção dos estudos

A idade dos sujeitos incluídos nos artigos integrantes do presente estudo variou de 3 a 12 anos. As características principais dos estudos incluídos encontram-se na Quadro 1, como autores e ano de publicação, periódico publicado e fator de impacto, delineamento do estudo, número e tipo amostral e instrumentos utilizados.

Quadro 1
Características dos estudos incluídos

Legenda: FI = fator de impacto; nc= não consta PROMPT = Prompts for Restructuring Oral Muscular Phonetic Targets

Ao todo, 19 instrumentos foram utilizados pelos estudos incluídos nesta pesquisa para avaliar a AFI. Dentre eles, 4 mostraram-se os mais frequentes: Goldman-Fristoe Test of Articulation–Second Edition⁽⁴¹⁾ e Diagnostic Evaluation of Articulation and Phonology–DEAP⁽⁴²⁾, ambos usados em 55% dos estudos selecionados; Test of Polysyllables⁽⁴³⁾, citado em 30% dos estudos incluídos e, ainda, Oral and Speech Motor Control Protocol⁽⁴⁴⁾, utilizado por 25% dos estudos selecionados.

Quanto às dimensões de avaliação, observou-se que, dos 20 estudos incluídos, 14^{(5,19-24,27,28,30,33,34,36,39)} (70%) realizaram a associação entre a avaliação de habilidades motoras e/ou articulatórias e segmentais. Deste modo, verificou-se que a apraxia de fala na infância é mais comumente avaliada a partir da associação da análise de aspectos articulatórios e/ou motores e segmentais da fala das crianças.

Dos 6 estudos restantes, 5^{(11,17,25,37,38)} (25%) realizaram avaliação de todos os aspectos elencados pela presente revisão (motor e/ou articulatório, segmental e suprassegmental) e 1⁽¹⁸⁾ (5%) realizou apenas a avaliação motora e/ou articulatória.

Os instrumentos utilizados para avaliação dos aspectos motores e/ou articulatórios foram: Oral and Speech Motor Control Protocol⁽⁴⁴⁾; Goldman-Fristoe Test of Articulation–Second Edition⁽⁴¹⁾; Verbal Motor Production Assessment for Children - VMPAC⁽¹⁰⁾ e Arabic Articulation Test⁽²⁹⁾, como demonstra a Quadro 2.

Quadro 2
Protocolos para avaliação motora e/ou articulatória

Legenda: N.C. = Não Consta. Fonte: Elaborada pelos autores

Os protocolos usados para avaliar os aspectos segmentais da fala foram 8: Test of Polysyllables⁽⁴³⁾; Children's Test of Nonword Repetition - CNRep⁽⁴⁶⁾; Syllable Repetition Task⁽⁴⁷⁾; The Arabic Syllable Accuracy Word Task⁽⁴⁰⁾; Beginner’s Intelligibility Test–BIT⁽³²⁾; Intelligibility Test of Children’s Speech–TOCS⁽³⁵⁾; Children’s Speech Intelligibility Measure–CSIM⁽³¹⁾ e, ainda, Maximum Performance Task⁽⁴⁸⁾, como demonstra a Quadro 3.

Quadro 3
Protocolos para avaliação segmental da fala

Legenda: N.C. = Não Consta. Fonte: Elaborada pelos autores

Dois instrumentos foram utilizados para avaliar exclusivamente os aspectos suprassegmentais da fala: Emphatic Stress Task⁽¹³⁾ e Profiling Elements of Prosody in Speech-Communication-PEPS-C⁽⁴⁹⁾. Adicionalmente, observou-se que a fala espontânea também pode ser usada como amostra para investigação dos aspectos suprassegmentais da fala, como mostra a Quadro 4.

Quadro 4
Protocolos para avaliação suprassegmental da fala

Legenda: N.C. = Não Consta. Fonte: Elaborada pelos autores

Destaca-se, também, que alguns testes avaliaram mais de uma dimensão, como o Diagnostic Evaluation of Articulation and Phonology–DEAP⁽⁴²⁾ e o Kaufman Speech Praxis Test for Children⁽⁹⁾, que levaram em conta tanto aspectos motores e/ou articulatórios, quanto aspectos segmentais. Já outros 3 protocolos analisaram todas as três dimensões elencadas neste estudo: Dynamic Evaluation of Motor Speech Skills (DEMSS)⁽¹¹⁾ e sua adaptação para o português brasileiro⁽⁵⁰⁾; Multisyllabic Word⁽¹²⁾ e Strand’s 10-point Checklist⁽⁵¹⁾.

O presente estudo evidenciou as principais metodologias de avaliação da apraxia de fala na infância, considerando estudos que envolviam crianças de zero a 12 anos. Observou-se, nos estudos incluídos, que a avaliação ocorre de forma mais frequente envolvendo a associação entre a avaliação de habilidades motoras e/ou articulatórias e segmentais. Ainda, alguns estudos realizaram apenas avaliação motora e outros, a junção das três dimensões. Verificou-se que a avaliação associada, ou seja, incluindo mais de uma dimensão, favorece a melhor compreensão do desempenho de fala da criança, fornecendo informações mais rebuscadas e aprofundadas sobre a fala e possibilitando melhores condições para a organização de intervenções eficazes. Esses achados concordam com outros estudos, como a pesquisa brasileira⁽⁷⁾ que afirmou que, para um melhor diagnóstico, deve ser realizada uma avaliação combinada a partir da aplicação de diferentes protocolos validados e fidedignos.

Dos 20 estudos incluídos, 14^{(5,19-24,27,28,30,33,34,36,39)} consideraram, para avaliação da AFI, a associação entre essas habilidades. Verificou-se que os principais fatores avaliados pelos estudos incluídos nesta pesquisa são relacionados às habilidades motoras e/ou articulatórias e segmentais. Sendo assim, a forma mais frequente de avaliar a apraxia de fala na infância foi a partir da associação de tais habilidades.

Apenas 24%^{(11,17,25,37,38)} dos trabalhos selecionados na presente revisão analisaram as habilidades suprassegmentais da fala, fato que pode comprometer o diagnóstico da AFI. Pesquisas^(13,17,52) têm afirmado que as características suprassegmentais contribuem na composição da avaliação, favorecendo o diagnóstico diferencial, visto que os indivíduos com AFI frequentemente apresentam prosódia inadequada, em decorrência da inconsistência do acento lexical.

Segundo a American Speech-Language-Hearing Association (ASHA)⁽²⁾, o diagnóstico de AFI requer que uma criança, no mínimo, atenda a todas as três características, a saber: (1) inconsistência entre palavras e sílabas; (2) transições coarticulatórias alongadas e interrompidas e (3) prosódia inadequada. Dessa forma, verificou-se que a maioria dos estudos não contemplaram os aspectos prosódicos (habilidades suprassegmentais da fala), tanto do ponto de vista do nível frasal, quanto do ponto de vista lexical.

O instrumento Dynamic Evaluation Motor of Speech Skills (DEMSS)⁽¹¹⁾, bem como sua versão brasileira (DEMSS-BR)⁽⁵⁰⁾, destaca-se entre os demais protocolos, pois se mostra bastante completo, tendo em vista que avalia todas as três habilidades: motora e/ou articulatória, segmental e suprassegmental. O estudo⁽¹⁷⁾, realizado com 18 crianças, concluiu que o protocolo é sensível para diagnosticar a AFI, cumprindo seu propósito de auxiliar no diagnóstico diferencial dos distúrbios dos sons da fala. A pesquisa⁽¹⁷⁾ apontou, ainda, que as variáveis “precisão da produção” e “consistência da fala”, contidas no teste, são significativamente pertinentes no processo avaliativo.

Logo, o protocolo DEMSS⁽¹¹⁾ deve ser considerado pelo avaliador no momento da escolha do instrumento de avaliação. Vale destacar que o DEMSS-BR está em processo de adaptação e ainda não é validado, porém, vem apresentando precisão, estabilidade e evidências de fidedignidade⁽⁵⁰⁾. É indispensável ressaltar que a tradução de protocolos é apenas o primeiro passo do processo, sendo fundamental a realização de adaptações transculturais.

Salienta-se, também, a significativa falta de instrumentos com evidências psicométricas para avaliar a AFI no Brasil. Dentre os protocolos citados nos estudos incluídos nesta pesquisa, pouquíssimos são traduzidos para o português brasileiro e nenhum está adaptado transculturalmente. Destaca-se apenas o já citado DEMSS-BR⁽⁵⁰⁾ e a recente tradução da Multisyllabic Word⁽¹²⁾ (Avaliação de Repetição de Palavras Multissilábicas) por Oliveira et al. (2020)⁽⁶⁾, o que comprova a grande lacuna existente no que diz respeito à avaliação da AFI em âmbito nacional.

Outro estudo⁽⁵³⁾ reitera, ainda, que a apraxia repercute em todos os níveis linguísticos da criança - sintático, semântico, pragmático, fonético e fonológico, reforçando, portanto, a importância de uma avaliação ampla da linguagem para um diagnóstico preciso e adequado e não apenas de aspectos motores e/ou articulatórios, mesmo que esses se mostrem significativamente comprometidos na apraxia de fala infantil.

Além disso, dos marcadores clínicos propostos pela ASHA⁽²⁾ para que um diagnóstico de AFI seja preciso, as crianças precisam de intenção comunicativa, independentemente da idade ou gravidade. Por essas razões, alguns estudos incluídos na presente revisão referem métodos/instrumentos não específicos para AFI, mas que avaliaram a linguagem e a fala de forma mais abrangente, tais como: Peabody Picture Vocabulary Test–Fourth Edition⁽²⁶⁾ e Clinical Evaluation of Language Fundamentals Preschool–Second Edition⁽⁵⁴⁾, incluídos no estudo⁽¹⁹⁾. O Clinical Evaluation of Language Fundamentals–Fourth Edition⁽⁵⁴⁾ foi utilizado por diversos estudos^{(5,20,23,24,37)}.

Sugere-se que mais estudos sejam realizados com o objetivo de buscar evidências psicométricas voltadas especificamente para avaliação da AFI, incluindo aspectos articulatórios, motores e suprassegmentais da fala. Adicionalmente, é importante que mais revisões como esta sejam realizadas, incluindo estudos com outras faixas etárias. Dessa forma, ampliar estudos que abranjam o processo avaliativo da AFI, inclusive o processo de tradução e adaptação transcultural, que incorporem medidas psicométricas nos diferentes parâmetros da produção de fala (avaliações que contemplem os aspectos motores e/ou articulatórios, segmentais e suprassegmentais, separadamente e associados) é importante, pois tais aspectos compõem os critérios diagnósticos para AFI.

Como limitações da presente revisão, constata-se a não uniformização dos delineamentos das pesquisas incluídas e o reduzido número de estudos brasileiros que envolvam avaliações contemplando todas as habilidades (motoras e/ou articulatórias, segmentais e suprassegmentais) para alcançar o diagnóstico de AFI.

Outra limitação determinante foi a dificuldade de acesso a alguns protocolos de avaliação originais, tais como Kaufman Speech Praxis Test for Children (KSPT)^(9,19,30), Dynamic Evaluation of Motor Speech Skill^(11,18) e Verbal Motor Production Assessment for Children–VMPAC^{(10,18,34,36)}. Entretanto, em decorrência da sua importância para o escopo desta pesquisa, optou-se por referenciá-los de modo secundário, ou seja, a partir das descrições de pesquisas que fizeram a sua utilização, sendo possível, assim, sua descrição e caracterização neste estudo.

A avaliação da AFI ocorre, de forma mais frequente, envolvendo a associação entre a análise de habilidades motoras e/ou articulatórias e segmentais. Isto posto, constatou-se que a avaliação associada, ou seja, incluindo mais de uma dimensão, favorece a melhor compreensão do desempenho de fala da criança, fornecendo informações mais específicas a respeito do desenvolvimento da fala, o que possibilita a organização de intervenções mais eficazes.

Muitos estudos não incluem a avaliação de aspectos suprassegmentais da fala, demonstrando, assim, uma lacuna significativa na avaliação da AFI em crianças. Observou-se, também, que, no Brasil, são poucos os instrumentos específicos para a AFI, evidenciando a necessidade de mais esforços para adaptar transculturalmente os protocolos já existentes e amplamente utilizados em outros países.